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Adénocarcinome retro-rectal 7 ans post excision d’un tailgut-cyst, rapport d’un cas  et propositions pour prévenir la récidive.

Retro-rectal adenocarcinoma 7 years following excision of a tailgut-cyst, case report and proposals to prevent recurrence.

Auteur  : Dr Gabriel SABEH

Chef de service de chirurgie générale de l’hôpital de La Paix, Rotonde de La Paix-Tripoli – Liban

B.P 1433

E- mail : [email protected]

Résumé: L’Hamartome kystique retro rectale ou tailgut cyst est  une  tumeur bénigne d’origine congénitale, à potentiel récidivant et à malignité enclose, le cas de notre patiente de 59 ans était une tumeur de 14 cm, qui dépassait les limites de la région rétro rectale et évoluait en bas jusqu’à la région ischio anale droite et en retro coccygien, son excision avait emprunté3 voies d’abord, et était  «supposée» complète, confirmée par le CT Scan post opératoire. Une récidive était survenue sous forme d’adénocarcinome 7 ans après, probablement à partir de quelques cellules tumorales, cette récidive venait affirmer l’insuffisance de la seule excision de la tumeur. Dans notre étude les bases de données de Pub Med, Google Scholar, Scopus; étaient consultées, la recherche était: tailgut-cyst, tumeurs retro rectale, et malignité; nous avions trouvés 399 cas dont certains étaient solitaires et d’autres publiés à travers des séries. La tumeur ne serait donc pas si rare qu’on pensait l’être.

- Nous présentons une analyse essayant de dévoiler les récidives et chez l’adulte leurs transformations malignes et nous proposons les préventions et les possibles traitements adjuvants en per et post opératoire.

Mots clés : tailgut-cyst, retro-rectal, hamartome, malignité, récidive.

Points essentiels et pratiques

Introduction

L’Hamartome kystique  retro-rectal ou tailgut-cyst (TGC)  est une tumeur bénigne rare à partir des reliquats embryonnaires (1 – 2)  décrite à tout âge mais chez l’adulte  plus que le quart des cas se transformait en cancers (3). La tumeur de notre patiente dépassait les frontières de la région retro-rectale  et dont l’excision était complète. Pour amoindrir le risque de la récidive, faut-il aller d’emblée et en dehors de toute suspicion de transformation maligne, vers l’amputation antérieure étendue du rectum? (3) ou alors après l’excision la plus complète du kyste, Y a- t’il des traitements adjuvants et préventifs  pour éviter la récidive potentielle  et la possible transformation maligne?

OBSERVATION

 Femme de 59 ans sans antécédents souffrait  en Février 2013 d’algie péri-anale   avec tenesme et dyschésie, l’examen retrouvait : - Une masse de l’espace Ischio anal droit et au toucher rectal (TR) une masse remontant haut derrière le rectum.

Le Scanner puis l’IRM (fig1) avaient  montrer une  masse  retro rectale de  14 cm sur son grand  axe d’allure kystique lobulée multiloculaire: déviant:  rectum, vessie,  utérus,  vagin et allant  jusqu’à l’aire Ischio anale à droite et en retro coccygien et  qui serait un Hamartome ; La recto coloscopie montrait une compression extrinsèque du versant droit du rectum.

La laparotomie sous ombilicale le 20/3/2013 avait permis d’enlever la tuméfaction kystique à paroi fine et friable  et à contenu pâteux, brun jaunâtre mais cette tumeur se prolongeait et s’insinuait tout autour des organes et en dessous du plancher pelvien qu’on était obligé de compléter durant le même temps opératoire  par une voie ischio-anale droite pour une ablation « supposée » complète de la tumeur ; les suites simples, sortie au 5ème jour et  l’histo pathologie confirmait le diagnostic d’ Hamartome sans malignité (fig2).

L’IRM de contrôle effectué  le 13/5/2013, retrouvait  un reste de la tumeur en retro ano rectale, ainsi qu’en rétro coccygien faisant  respectivement 3,3cm et 4,5cm (fig3).

Le 18/9/2013, chirurgie par voie   postérieure trans coccygienne   permettant l’ablation complète du reste de la tumeur avec le coccyx.

 Le scanner pelvien de contrôle effectué le 6/11/2013, ne retrouvait plus de trace de la tumeur.

Cette  patiente a ensuite émigré. En juillet 2020. Elle avait présenté un abcès de la marge de l’anus, et était prise en charge à Sydney où il avait fallu deux drainages, itératifs à 3 semaines d’intervalle ; le CT Scan et l’IRM alors effectué retrouvaient une lésion de 3,5 cm rétro-ano rectale droite dont la biopsie par l’orifice  de drainage plaidait en faveur d’un adénocarcinome mucineux.

L’ano-recto-sigmoïdoscopie  n’avait pas montré de lésions du tube digestif.

Le Pet Scan  n’avait  pas détecté  de métastases. Une radiothérapie du rectum de 50. GY était effectuée entre 8/10et 16/11/2020.      

En Décembre 2020 nouvelle récidive de l’abcès ishio-rectal droit et nouveau drainage  par un drain tubulaire.

 La cytologie du liquide n’a pas montré de cellules cancéreuses, la répétition du Pet Scan retrouvait des réponses métaboliques partielles sans évidence  hyper métabolique au niveau des ganglions abdominaux ou  pelviens. La patiente avait  décidé de retourner vers son premier chirurgien.

Arrivée le 23 janvier 2021, avec toujours le drain para ano-rectal à droite  mis un mois auparavant et qu’on a  retiré, le lavage par l’orifice externe  cutanée du drainage faisait sortir le liquide en intra rectal preuve d’une fistule.

L’examen sous anesthésie générale retrouvait au TR, la tumeur retro ano-rectale estimée à 3.5 cm ; à 8 h en position de la taille ; mobile sur son pole supérieure qui remonte à 7 cm de la marge anale, et qu’on arrivait à ramener vers l’anus mais était fixe au niveau de son pole inférieur.

L’anu recto coloscopie n’avait pas montré de lésion intra luminale,  Le relavage de la cavité d’abcédation  laissait apparaitre la fistule à 10 cm au dessus de l’anus sur le rayon de 8 h en position de la taille mais la muqueuse rectale était souple, et cette fistule semblait être une plaie secondaire au drainage.           

L’IRM du 27/1/2021 et le CT. Scan du 5/2/2021 (fig 4) décrivaient la tumeur de 3,5 cm sur son grand axe dont le pole inférieur était calcifié avec adhérence au bas rectum  sans lésions abdominales ou autres. Le dosage des marqueurs tumoraux  était dans les normes: CEA : 1.74  ng/ml    et   CA 19-9   16  UI/ml 

Nous avions proposé une résection radicale par amputation abdomino-périnéale du rectum et de l’anus. Mais refusée par la patiente il restait : La cure par voie basse, difficile à cause des récentes infections itératives et de la radiothérapie (dernière séance datée de 15 semaines) mais pourrait  garder la fonction sphinctérienne

Le 13/2/2021 la patiente était opérée après préparation colo rectale: par voie postérieure : avec  reprise de l’incision inter ano-sacré longitudinale para médiane droite. Les adhérences avaient obligé à un travail méticuleux de dissection et s’aidant d’un doigt intra rectal pour rapprocher la tumeur du champ opératoire ; ce  qui nous avaient permis d’exciser  l’ensemble de la tumeur (fig5) le pole supérieur était de densité mixte, le pole inférieur était calcifié, avec adhérence au rectum  sur une superficie de 1,5 cm²etqu’on avait reséqué à 2cm tout autour et suture immédiate par des fils à résorption lente 3/⁰.Nous avions effectué en complément : a- Une Exicision de l’ex trajet de biopsie en para anale droit.  b- Un drainage retro ano rectale par penrose, et un autre sous cutané au dessus de  l’éleveur de l’anus.  c- Une sphinctérotomie interne au rayon de 9 h, dans cette position de Depage, soit à l’opposé du site tumoral, geste que nous avions jugé nécessaire permettant une facilité de défécation et aidant à une guérison de sa fistule  rectale. d- un débridement du trajet de l’abcédation  qui était laissé ouvert  pour des lavages biquotidiens au serum physiologique permettant une cicatrisation dirigée. La suite était des plus simples. Sortie au 4^ème jour. Post-op puis suivi 3 semaines en externe jusqu’à la confirmation de la guérison de sa fistule rectale et la complète cicatrisation de la plaie d’abcédation. L’histo pathologie et L’immuno-histo chimie (fig 6) montraient un adénocarcinome  mucineux  avec métaplasie osseuse et foyers de calcifications  et une composante correspondant à un adénocarcinome Lieberkuhnien modérément  différencié, la collerette rectale était saine preuve d’une adhérence inflammatoire. L’étude oncologique pour KRAS et NARS n’avait pas permis de détecter une mutation génétique, l’IRM de contrôle le 11/3/2021 ne retrouvait plus de tumeur et la patiente était adressée pour les soins de l’oncologue qui lui a prescrit le Capecitabine. Le pet scan du 10/8/2021 n’a plus détecté d’activité métabolique. La patiente etait revue en consultation,  le 21/4/2022 :examen clinique , CEA, CA 19-9 et Scan abdo-pelvien etaient dans les normes.

Discussion : Nous analysons l’essentiel des connaissances actuelles sur le TGC, qui vont permettre à travers leur compréhension de proposer une conduite à tenir pour amoindrir le risque de récidive.

L’origine de TGC  proviendrait soit:

De l’intestin postérieur lorsqu’une involution se produisait vers la 7^ème  - 8^ème semaine de gestation (1) ou  des restes du canal neuro-entérique (2), une 3^ème théorie récente est en train d’émerger (4) relatant l’existence vraisemblable d’une relation de Type L entre le tube digestif et l’intestin postérieur par le biais du tubercule génital, qui déforme le cloaque avec sa croissance externe marquée, faisant en sorte que tout reliquat embryonnaire vient se situer derrière le rectum et en avant du sacrum et qu’il est étroitement lié à la musculature de l’anus et si souvent incrusté dans le méso-rectum. Toutes ces théories pourraient  expliquer le site, la diversité histologique des kystes, leurs transformations et guider leur traitement. 

- Le site de TGC est l’espace virtuel retro-rectal, limité en haut par la réflexion péritonéale, latéralement par les uretères et les vaisseaux iliaques, en bas par le fascia recto sacré, le kyste que nous décrivons avait dépassé les limites pour aller au niveau de l’espace ischio-anal droit et derrière le coccyx. Hjermestad  et  Helwig (5) en 1987 avaient rapporté une série de 53 cas et citait une des premières références celle de Middeldorpf en 1885; Liang  et al.en 2019 (6) étudiant les transformations malignes des TGC avaient sélectionné 75 cas Nicoll et al.  en 2019 (3) qui avaient colligé à travers les publications 196 cas ouvrant la voie à une étude statistique analytique fiable, après 2019  Aubert (7) avait  analysée une grande série multicentrique française étudiant 270 cas de tumeurs retro rectales (TRR) opérés entre 2000  et 2019 dont 110 cas de TGC soit 44.35% des tumeurs bénignes retro rectales et 40,75% de toutes TRR confondues ; Lin et al.14 cas (8) , Sakr et al. 24 cas (9). Nos autres recherches  retrouvaient 57 nouveaux cas  de TGC  publiés ce qui remonte à 399 cas, le TGC ne serait donc pas si rare qu’on pensait l’être.

Chez les adultes (3) 80% des patients étaient des femmes, avec un âge de prédilection était entre la 4^ème et la 6^ème décade avec un pic vers 50 ans et plus que le quart parmi elles développait un cancer, alors que 20% des patients  étaient des hommes avec un âge de prédilection entre la 5^ème et la 8^ème décade et un pic avoisinant les 70 ans et que presque la moitié développait un cancer.

Les hormones œstrogènes et la ghréline (10) étaient incriminées dans le développement de la transition maligne. Chez les nouveaux – nés, nourrissons et enfants (11) le TGC était relativement très peu décrit, et pas de transformation maligne de retrouvée ; bien que les origines du kyste existaient déjà. Est-ce l’absence des hormones sexuelles pourrait expliquer ce fait ?

Le TGC quand il est symptomatique a tendance  à être associé à une transformation maligne (12). Les symptômes du TGC Bénin sont très  variés et bien souvent  dus à l’effet de masse par rapport aux organes de voisinage, ils ne sont donc  pas  spécifiques:  

- L’imagerie médicale: si l’échographie est un bon examen  rapide  d’orientation surtout quant elle est pratiquée par voie intra-rectale(13). Mais les échos internes peuvent survenir ce qui rend difficile la détermination retro rectale du kyste. La complémentarité du CT Scan et de l’IRM (14) permettrait de donner une description précise du TGC.

Le Scanner permet une détection facile des calcifications et par sa précision  densitométrique aide à distinguer le TGC en transformation maligne. l’IRM reste l’examen le plus sensible pour le

diagnostic avec une supériorité par rapport au scanner et pour  Woodfield et al (15) cette sensibilité diagnostic atteint les 100% permettant de planifier la stratégie opératoire. La biopsie Scano-guidée  généralement  avec une aiguille à biopsie  de 14G protégée par un mandrin ce qui permet de ne pas contaminer le trajet (16). Ces biopsies ne seraient pas sans risque d’infection intra kystique ou de propagation tumorale sur le trajet de ponction .La ponction préopératoire  devrait être limitée  en cas de TGC suspect de malignité mais pourrait avoir de l’intérêt, si le malade est inopérable pour permettre un traitement adjuvant ou palliatif.

Les marqueurs tumoraux sont utiles pour détecter la transformation maligne avec le CEA et CA19-9 et aussi  Ki 67 et P 53(17).

- Sa découverte devrait inciter à une excision chirurgicale (5,18,19) pour juguler ses complications, dont la transformation maligne, les abcès et fistules, et les signes de compressions d’organes allant  jusqu’à  la dystocie obstétricale (5).

- Toute chirurgie devrait être  précédée par une préparation colique et rectale.

- Nombreuses sont  les voies d’abord ; a- les antérieures : Laparotomie, laparoscopie, robotique (7,18) indiquées pour les TGC au dessus de la 3^ème sacrée (S3) et aux TGC dont  l’imagerie laisse supposer des difficultés opératoires (15,19,20,21). b- Les voies postérieures  nombreuses : avec

 b1- malade en décubitus  ventral, position de Depage , avec en tète de liste la voie trans-sacrée de  Kraské  (22) ou l’une de ses variantes (23) qui donne un jour excellent sur l’ensemble de l’espace rétro rectale et serait une voie de choix pour beaucoup (5,19,21).La voie transcoccygienne avec ou sans coccygectomie  permettant un abord  de la partie moyenne  et inférieure de l’espace  retro- rectal, où  le chirurgien pourrait s’aider d’un doigt intra rectal pour descendre le pole supérieur de la tumeur, c’est elle qu’on a pratiquée, son jour est très satisfaisant, sans aucun délabrement  et sans séquelles ultérieures. Voie  postéro latérale para sacro coccygienne, - Voie  trans ano sphinctérienne  de York Masson, - ou aussi  b2- malade en position gynécologique: - Voies : trans anale, trans rectale, inter sphinctérienne, trans vaginale, endoscopie trans anale. Critiquées pour leurs accès à travers  des  parois septiques qui risque de générer des infections et des greffes de cellules tumorales sur leur trajet ; ses voies postérieures permettraient l’ablation du TGC en dessous de S3 sans ouvrir le péritoine -  la voie mixte antéropostérieure qui permet de mieux exciser toutes les structures impliquées comme dans notre cas;  sans laisser de résidu tumoral.

L’énucléation complète du kyste bénin est le procédé habituel mais sa paroi est fragile et risque de s’ouvrir laissant sortir son contenu muscineux qu’il va falloir nettoyer méticuleusement pour ne pas risquer la  récidive.  Quant au TGC suspecté  de  malignité il faut l’exciser au large des structures adhérentes jusqu’à l’excision  complète de l’organe  envahi  au besoin  et si possible aidé par un examen extemporané pour différencier l’adhérence inflammatoire de celle qui est néoplasique.

Une ponction évacuatrice  scano-guidée pourrait être  faite, surtout si le kyste est infecté, comme  premier temps ou même un choix  thérapeutique  palliatif  pour les larges kystes inopérables étant donné des Co-morbidités du patient. – après excision du TGC l’étude histo-pathologique doit être méticuleuse et complète pour ne pas ignorer un cancer dans un foyer ; le TGC contient une variété d’épithélium glandulaire, squameux, cuboïde, transitionnel (24) ce qui explique la variété de cancers retrouvés qui étaient à majorité des adénocarcinomes suivis par les tumeurs  neuroendocrines (3) et le reste était départagé entre le carcinome endométroïde , le carcinome épidermoïde; le sarcome et carcinome transitionnels, gangliocytic paragangliome et des cas non précisés(3, 24).

L’intervalle entre l’excision du TGC bénin et la découverte de la récidive allait de 4 mois à 13 ans (8). Et le pourcentage de la récidive était de 3% pour Mathis (19), 5% pour Woodfield (15), 6% pour Aubert (7), 10% pour Bosca (25),11% pour Hjermestad (5), 11% pour Messick (20), 15% pour Jao (21).

Cette différence est due non seulement à la tumeur et à la précision chirurgicale mais aussi au délai de suivi et au nombre des patients opérés qui plus ils étaient importants plus la précision était  grande.

- L’aspect multiloculaire de la lésion sur les données de l’imagerie serait un facteur prédictif de récidive(26) en fait quand le TGC est d’une taille importante  sa paroi  lointaine est comme «soufflée» par son contenu  et  devient friable au point qu’une simple manipulation per opératoire

Serait capable d’abandonner des cellules tumorales d’origine embryonnaire et même  avant leur ancrage leur temps de dédoublement tumoral  (TDT) est de 27 jours(27) ; leur transformation maligne passent par un nombre  d’évènements indépendants non obligatoirement tous mutagènes, l’adénocarcinome étant la transformation la plus fréquente et  a un TDT supérieur à 100 jours (27). C’est le cas de l’adénocarcinome de notre patiente  qui était de  3,5cm d’où  la régression mathématique  nous ramène 7 ans plutôt vers une taille de départ infra microniennes soit quelques cellules tumorales  totipotentes que d’autres auteurs (19,28,29,30) avaient supposé aussi leurs possibilités.

 La chirurgie aussi parfaite soit-elle ne pourra pas toujours éviter la récidive  du TGC bénin similaire à l’original où une transformation maligne comme notre patiente.

Nicoll et al (3) partant d’études embryologiques récentes (4) où le TGC  aurait son mésentère associé et indissociable du méso rectum ; proposaient une chirurgie radicale emportant le TGC avec une résection antérieure étendue du rectum. Une telle proposition en dehors d’une

transformation maligne est à notre avis extrême privant d’emblée le patient de sa fonction sphinctérienne. En face d’un TGC bénin il faut cependant trouver des solutions valables pour éviter la récidive et partant la transformation maligne, nous pensons qu’il est possible de proposer:

a- Un geste chirurgical le plus complet quitte à le faire chaque fois  qu’il est nécessaire par voies combinées. b- d’avoir une rigueur comme dans toute chirurgie tumorale ; c- La coccygectomie permet, en plus d’une meilleure vue opératoire,  de supprimer les cellules tumorales qui pourraient se nicher là dedans (19,28,29,30) l’absence du coccyx était très supportée par notre patiente et ne représentait pas une source de  plaintes  ou de gène.

d- Les traitements adjuvants : En cas de transformations malignes la radiothérapie était un bon traitement avec une survie à 5 ans (31)  ce qui a incité d’autres auteurs (32)  à reconsidérer les traitements adjuvants : radiothérapie, et chimiothérapie, en plus d’une surveillance, bien

qu’il n’y a pas de consensus pour des normes thérapeutiques ; certes  l’histopathologie post opératoire dicterait d’autres traitements selon les cas.

Pour le TGC dont la bénignité était supposée en préopératoire :

Ne peut-on pas agir d’emblée sur les quelques cellules tumorales qui auraient pu résister ?  avec une chimiothérapie ciblée qui peut être utilisé en fin d’opération via une chimiothérapie intra cavitaire ou même une chimio hyperthermie  intra cavitaire (33) similaire à celle intra péritonéale qui pourrait être faite,  à ciel  ouvert, cette chimiothérapie permet de mieux cibler les cellules tumorales doit-être utilisé en contribution avec le cancérologue,  Et puisque certaines cellules tumorales, peuvent cependant rester dormantes et ne se divisent pas et ne peuvent donc pas être atteintes pat la chimiothérapie per opératoire il est normal de proposer aussi en postopératoire une radiothérapie de balayage  dont le protocole est donné par le radiothérapeute au mieux guidé par quelques clips  de repérage laissés par le chirurgien  ce  qui pourrait stériliser les possibles cellules tumorales restantes.

Aussi bien pour le TGC bénin ou transformé nous proposons: a-un IRM 

et /ou un scanner le premier trimestre post-opératoire ; pour juger de la qualité  de l’excision avec reprise chirurgicale au besoin, en effet les récidives à court délai  seraient  plutôt des excisions incomplètes et devraient être rapidement complétées comme notre cas.  

b– un IRM et/ou un Scanner + marqueurs tumoraux tous les 6 mois la première année puis tous les  ans  durant 5 ans.

c- Un Pet Scan après 6 mois, qu’on peut répéter dans le temps à la moindre suspicion.

Le délai arbitraire de 5 ans pourrait-être prolongé jusqu’à 7 ans et plus au besoin.

Nos propositions manquent de preuves en l’absence d’un essai contrôlé, randomnisé, mais en attendant méritent  l’essai  pour barrer la route à la récidive et à la possible transformation maligne.

Conclusion : Le diagnostic le plus précis possible permet de choisir la stratégie opératoire et l’excision la plus complète de la tumeur, nous proposons de faire : a- une chimiothérapie intra cavitaire post excision en per opératoire, b- une radiothérapie de complément en post-opératoire, c- un suivi rapproché et à long terme ; ses différents moyens devraient amoindrir le risque de récidive et améliorer le pronostic de cette tumeur

- Publication approuvée par la patiente et par le comité d’éthique de l’hôpital.

- Aucun conflit d’intérêt.

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Figure1) IRM = Tumeur de 14 cm allant jusqu'a la région ischio anale  et en retro-coccygien

Fig. 2) Hamartome: Cavité kystique disposée dans un tissu fibro-adipeux.

La cavité kystique est bordée par un épithélium de type mucosécrétant.

Figure3) IRM: Persistence tumorale en retro ano rectale ainsi qu'en rétro coccygien

Figure 4)Tumeur faisant 3,5cm retro rectale

Figure 5) Pièce opératoire de  l'adénocarcinome excisé au large

Figure 6) Adénocarcinome mucineux: plages de mucus hébergeant des structures glandulaires tumorales.